【浙二神外周刊】第475期：儿童深部脑动静脉畸形介入栓塞治疗一例（小儿神经外科系列十）

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前言

小儿神经外科泛指18岁以下需外科治疗的神经系统疾病的亚专科。主要疾病范围包括：儿童脑肿瘤（颅咽管瘤、生殖细胞瘤、胶质瘤等）、儿童脑血管病（脑动静脉畸形、烟雾病、海绵状血管瘤等）、发育畸形（脊髓拴系综合征、狭颅症、Chiari畸形、蛛网膜囊肿等）、颅脑外伤、脑瘫运动障碍、脑积水、难治性癫痫等。浙大二院小儿神经外科由徐锦芳主任负责，每年手术患者约500例。浙大二院有完善的儿科、儿童麻醉、儿童护理等团队，有神经外科各个亚专科做支撑，多学科协作治疗从婴幼儿到各个年龄段的小儿神经外科疾病，很多是鞍区、松果体区、脑干等复杂疑难脑肿瘤，以及复杂脊髓疾病、烟雾病、难治性癫痫等。从466期开始系列报道该专业组的相关病例，与同道共享，并希望同行们提出宝贵意见和建议，加强合作与交流，推动小儿神经外科诊治水平的共同提高。

病史简介

患者，男，14岁，因“头痛3天”入院。

患者3天前无明显原因出现头痛，呈阵发性，自诉四肢感觉异常，无肢体活动障碍，无恶心呕吐，无神志不清，至我院就诊，头部CT及CTA检查提示：右侧半卵圆区-侧脑室旁血肿，右侧血肿旁局部小动脉血管稍增粗，血管畸形待排（图1）。急诊拟“脑出血”收住入院。

图1. 头部CT及CTA提示：右侧半卵圆区-侧脑室旁血肿，右侧血肿旁局部小动脉血管稍增粗，血管畸形待排。

查体：神清，精神可，双侧瞳孔等大等圆，对光反射灵敏，双眼外展有异常，浅表淋巴结未及明显肿大。双肺呼吸音清，两下肺未及明显干湿性啰音，心律齐，各瓣膜区未闻及病理性杂音；腹软，无压痛及反跳痛，四肢肌力肌张力正常，双下肢腱反射亢进，双下肢无水肿。

诊治经过

入院后完善检查检验，排除明显禁忌，局麻下行脑血管造影，术中见右侧椎动脉未见明显异常，右侧脑室后角畸形血管团，由脉络膜后动脉供血（图2）。

图2. DSA提示右侧脑室后角畸形血管团，由脉络膜后动脉供血。

科室讨论有手术指征，排除手术相关禁忌，全麻下行右侧大脑后脑动静脉畸形栓塞术，经左侧椎动脉造影见右侧枕叶脑动静脉畸形，由右侧大脑后动脉P3段分支动脉供血，大脑大静脉-直窦静脉回流。行经皮选择性动脉造影+脑血管造影见5F115cm中天导管至左侧椎动脉V3duan，marathon至右侧大脑后动脉P3分支供血动脉，微导管造影确认病灶，5%葡萄糖溶液冲洗导管，打胶路图下使用1:8稀释的Glubrane胶水栓塞，约1ml左右胶水栓塞后造影：未见脑动静脉畸形残留（图3）。过程顺利。术后CT复查未见新发出血（图4）。

图3. 右侧大脑后脑动静脉畸形栓塞术。

图4. 术后CT复查未见新发出血。

患者术后无新发神经功能障碍，术后一周转康复医院进一步治疗。

讨论

儿童脑动静脉畸形（bAVM）是除了早产以外导致儿童脑出血的最常见疾病，约15%的儿童bAVM由于其周围脑组织盗血而表现为癫痫。儿童bAVM多位于后颅窝，基底节和丘脑区域是最常见的部位而且更容易出血。哪些因素会是儿童AVM出血的危险因素并不明确，有人认为AVM体积小是危险因素，但Spetzler认为bAVM体积更大更容易出血^[1]。有文献报道儿童bAVM年破裂率约2%与成人相近^[2]，既往出血史（尤其5年内有出血史）、位于深部或者幕下、血流相关动脉瘤等等是出血的危险因素^[3]。

儿童bAVM的诊断和成人相似，CT是最常见的检查方法，常常表现为出血或钙化。CTA检查能够获得更详细的信息比如AVM的位置、大小以及引流情况等等。磁共振平扫、增强和MRA常常用来评估bAVM，能够获取更清晰的定位；区分出血还是畸形团；容积序列可以用作导航重建。脑血管造影（DSA）是诊断的bAVM的金标准，能够获得重要信息：比如病变大小和位置、供血动脉、引流静脉、血流相关动脉瘤、异常扩张迂曲静脉等等^[3]。儿童bAVM相关动脉瘤约26%，低于成人。儿童脑出血初次影像学检查未发现bAVM时需要考虑假阴性的可能，需要在脑出血完全吸收后再次行详细的影像学检查^[4]。

儿童bAVM的治疗仍然很有争议，因为完全闭塞或者切除病灶并保留神经功能常常非常困难。成功的治疗往往取决于bAVM的部位和大小，以及治疗时的临床状况。总体来说手术切除是治疗破裂儿童bAVM的首选，但每个儿童接受治疗前经过神经外科医生、神经介入医生和放疗医生的多学科讨论对于治疗决策非常重要^[4]。由于儿童bAVM常常位于后颅窝，比如基底节和丘脑，手术切除不利于神经功能的保留。近些年神经介入从材料和技术都有了很大的发展，性能更好的微导管和微导丝能够超选到更小的供血动脉或者引流静脉；头端可解脱微导管降低了栓塞剂粘管的风险；多种新的液体栓塞剂包括NBCA胶和Onyx胶的应用，尤其是Onyx胶大大提高了介入治疗bAVM的治愈率^[5]；高压锅技术的推广等等^[6]。本例患者为单一供血和单一静脉静脉引流，采取了经动脉途径栓塞，为了使栓塞剂更容易弥散至畸形团，将NBCA胶水做了较大程度的稀释。经动脉途径栓塞治疗bAVM的缺点是全完栓塞率较低，因此需要密切影像学随访，必要时可以选择二次经静脉途径栓塞或者采取局部放射治疗^[4]。本例患者术后恢复良好，但仍需影像学密切随访。此外对于大型复杂的bAVM可以采取介入栓塞治疗危险靶点栓塞比如血流相关动脉瘤、动静脉瘘或者畸形团内严重扩张的静脉结构，能够降低bAVM再出血和保留患者的重要神经功能^[7]。

综上所述，儿童深部bAVM采取介入栓塞治疗是目前临床可以选择的治疗方法。

参考文献

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1.Feldstein, E., et al., Ruptured arteriovenous malformation mortality: Incidence, risk factors, and inpatient outcome score. Interv Neuroradiol, 2023: p. 15910199231173458.

2.Kim, T., et al., Epidemiology of ruptured brain arteriovenous malformation: a National Cohort Study in Korea. J Neurosurg, 2019. 130(6): p. 1965-1970.

3.Niazi, T.N., et al., Diagnosis and management of arteriovenous malformations in children. Neurosurg Clin N Am, 2010. 21(3): p. 443-56.

4.Pepper, J., et al., Clinical features and outcome in pediatric arteriovenous malformation: institutional multimodality treatment. Childs Nerv Syst, 2023. 39(4): p. 975-982.

5.Alias, Q., et al., First Line Onyx Embolization in Ruptured Pediatric Arteriovenous Malformations : Safety and Efficacy. Clin Neuroradiol, 2021. 31(1): p. 155-163.

6.See, A.P. and E.R. Smith, Evolution of clinical and translational advances in the management of pediatric arteriovenous malformations. Childs Nerv Syst, 2023. 39(10): p. 2807-2818.

7.Hou, K., et al., Targeted endovascular treatment for ruptured brain arteriovenous malformations. Neurosurg Rev, 2020. 43(6): p. 1509-1518.

（本文由浙二神外周刊原创，神经外科李健儒、李徐主治医师整理，钱聪副主任医师、徐锦芳主任医师审校，张建民主任终审）

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