作者：杨全龙1李嘉楠2黄清海2洪波2许奕2刘建民2
1成都大学附属医院
摘 要
目的 ：
方法 ：
回顾性分析2017年2月至2018年9月海军军医大学附属长海医院神经外科采用血管内治疗的6例SDAVF患者的临床资料。所有患者术中均应用近端血流阻断加压技术，其中1例因未能完全栓塞，改为显微外科手术治疗。术后即刻行数字减影血管造影（DSA），以判断栓塞情况。对所有患者行门诊或电话随访，随访内容为行Aminoff Logue评分，判断脊髓功能的恢复情况；门诊随访的患者同时复查脊髓MRI，以判断栓塞情况。
结果 ：
6例患者的手术均成功。术后即刻DSA显示，5例完全栓塞，1例瘘口残留。所有患者术后均未出现永久性神经系统并发症；其中1例术中造影显示肋间动脉夹层的患者，采用弹簧圈闭塞近端肋间动脉后复查胸椎CT，显示肋间肌内血肿形成，术后持续胸背部疼痛3d后缓解。6例患者中，5例为门诊随访，1例为电话随访；中位随访时间（范围）为5.5个月（4.0～22.0个月）。术后3个月，6例患者的Aminoff Logue评分均较术前降低［（2.0±0.7）分、（4.0±1.5）分，P＜0.05］；脊髓功能得到明显改善。术中因拔管困难而留置体内的1例患者，术后6个月随访时无相关并发症。经显微手术治疗的1例患者出院后10个月行DSA随访，未见瘘口显影。
结论：
初步推测近端血流阻断加压技术在SDAVF血管内治疗中是安全、有效的。
硬脊膜动静脉畸形（spinal dural arteriovenous fistulae，SDAVF）是位于硬脊膜上脊膜根动脉的硬脊膜支与脊髓引流静脉之间形成的异常沟通，通常发生在神经根穿硬膜处，是最常见的脊髓血管畸形，占椎管内血管病变的60%～80%[1-2]。SDAVF常引起脊髓静脉高压，导致脊髓静脉回流障碍，引发脊髓水肿，最终出现脊髓功能障碍[3]；临床症状多表现为进行性下肢运动障碍、感觉异常及排便、排尿异常[4-5]。显微外科手术是最主要的治疗手段[6]。随着神经介入技术及材料的发展，尤其是Onyx胶等液态栓塞材料的应用，血管内治疗作为SDAVF的首选方法被越来越多的文献报道[7-9]。然而，由于SDAVF供血动脉通常迂曲、细小，微导管常不能充分地接近瘘口；另外，硬膜血管可供液态栓塞材料尤其是Onyx胶反流的距离不足，液体栓塞材料无法足够多地进入瘘口静脉端，导致血管内治疗存在较低的即刻完全栓塞率和较高的复发率[10]。近端血流阻断加压技术是通过在注射液体栓塞材料的微导管头端主动制造“塞子”，从而控制液体栓塞材料反流，促进栓塞材料向瘘口及静脉端弥散，达到治愈病变的目的。Chapot等[11]于2014年首次报道将近端血流阻断加压技术运用于颅内动静脉畸形的治疗，显著提高了其治愈率。海军军医大学附属长海医院神经外科2017年2月至2018年9月共收治18例SDAVF患者，其中16例采用血管内治疗，另2例采用显微手术切除。采用血管内治疗的16例患者中，6例术中应用了近端血流阻断加压技术，均获得较好的疗效。现回顾性报道如下。
1临床资料（表1）：
6例患者均为男性；年龄为（54±10）岁（40～66岁）；病程为（5.5±1.4）个月（2～11个月）。6例患者均表现为不同程度的下肢无力和感觉异常；其中，1例合并排便异常，1例合并排尿异常，2例合并排便、排尿异常。6例患者术前Aminoff Logue评分为（4.0±1.5）分（1～8分）。本研究符合《赫尔辛基宣言》原则。所有患者或家属均知情同意并签署手术知情同意书。
纳入标准：（1）数字减影血管造影（DSA）证实为SDAVF；（2）硬膜动脉可供栓塞材料反流的距离较短，无法形成有效的“塞子”。
排除标准：（1）枕颈交界区及C1节段的SDAVF；（2）SDAVF所属的肋间动脉或腰动脉纤细，不能容纳6F导引导管；（3）有前或后根髓动脉自该椎体背侧动脉发出。
2影像学检查：
3治疗方法：
所有患者均在全身麻醉下手术。
首先以Cobra造影导管（美国Cordis公司）确认瘘口主要供血动脉所在的肋间动脉或腰动脉，正、侧位造影确认瘘口位置和引流静脉起始部，并确认无前、后根髓动脉显影。之后行旋转造影并三维重建，选择合适的工作角度。采用交换技术，在长度为260cm、直径为0.089cm的导丝导引下将6F Chaperon导引导管（日本Terumo公司）超选至接近椎体背侧动脉开口处。在工作角度下做路径图，将第1根微导管（一般采用头端可解脱微导管）输送至硬膜动脉远端，尽可能接近瘘口；然后将第2根微导管［Echelon10（美国Medtronic公司）或Headway Duo1.6Ｆ（美国Micro Vention，Inc公司）输送至硬膜动脉远端，尽可能接近瘘口；然后将第2根微导管［Echelon10（美国Medtronic公司）或Headway Duo 1.6F（美国MicroVention，Inc公司）］超选至第1根微导管头端以近，尽可能置于该硬膜血管中。若第1根微导管为头端可解脱微导管，则将第2根微导管的头端置于第1根微导管头端和解脱点之间。若硬膜血管纤细，则将该第2根微导管头端置于椎体背侧动脉内，硬膜动脉开口以远。本研究中，3例患者采用可解脱微导管超选，并通过第2根微导管在头端与解脱点之间填入弹簧圈并注入Glubran2胶（意大利GEM公司）形成“塞子”；另3例远端血管迂曲，考虑头端可解脱微导管不能顺利接近瘘口，更换为超选性能更佳的Marathon微导管（美国Micro Therapeutics，Inc公司）并超选，再通过第2根微导管在供血动脉近端单纯填入弹簧圈形成“塞子”（表1）。“塞子”形成后，拔除第2根微导管，第1根微导管经二甲基亚砜（dimethyl sulfoxide，DMSO）灌注后缓慢注入Onyx-18胶（美国Medtronic公司），当Onyx胶向静脉端弥散时注射，若出现反流、静脉端弥散过多以及向对侧供血动脉弥散时停顿，直至最终完全闭塞静脉起始段。血管造影确认无静脉早显影，则拔除栓塞微导管。之后再以Cobra导管超选同侧邻近1～2个节段以及对侧相应节段的肋间动脉或腰动脉造影，确认无瘘口残余。本研究中，4例患者术中采用Onyx胶栓塞时血液反流未超出“塞子”，2例超出“塞子”，其中1例因未能完全栓塞，改为显微外科手术治疗。
4随访方法：
术后对所有患者行门诊或电话随访。随访内容包括：行Aminoff Logue 评分，以判断患者脊髓功能的恢复情况，其中评分较术前增加≥1分为恶化、不变为稳定，降低≥1分为改善。门诊随访的患者同时复查脊髓MRI，以判断栓塞情况。
1手术结果：
6例患者的手术均成功。术后即刻DSA显示，5例完全栓塞，1例有瘘口残留。6例患者术后均未出现永久性神经系统并发症。其中，1例术中造影显示肋间动脉夹层，给予弹簧圈闭塞近端肋间动脉，术后胸椎CT提示肋间肌内血肿形成；术后持续胸背部疼痛3d后缓解，多次复查稳定，无神经系统功能障碍。
2随访结果：
6例患者中，5例为门诊随访，1例为电话随访；中位随访时间（范围）为5.5个月（4.0～22.0个月）。术后3个月，6例患者的脊髓功能均明显改善（表1）。行影像学随访的5例患者，均可见T2像高信号明显减少，髓周血管流空影明显减少；且均未复发。术中Onyx胶反流超过“塞子”的1例患者造成微导管拔管困难，最终留置体内，随访期间无相关并发症发生。经显微手术治疗的1例患者术后10个月行DSA随访，未见瘘口显影。
典型病例
SDAVF的治疗方法包括显微外科手术和血管内治疗。目前，显微外科手术是治疗SDAVF的首选方式[12]。1968年，Doppman等首次报道采用钢珠栓塞供血动脉治疗1例16岁的脊髓血管病变患者。从此开启对脊髓血管病变采用血管内治疗的方法。过去50年，微导管不断发展和更新，使其能够安全地在小而曲折的血管系统中穿行，并促进以往无法进入的血管区域导管化，从而提高了栓塞SDAVF的安全性和可靠性。
以往，常采用有机碎片、聚乙烯醇等颗粒栓塞SDAVF，但复发率高，主要由于栓塞材料过早地阻塞供血动脉，导致不能充分栓塞瘘口[7]。之后，液体黏合剂，如异丁基-2-氰丙烯酸盐（isobutyl-2-cyanoacrylate，IBCA）、正丁基-2-氰丙烯酸盐（N-butyl-2-cyanoacrylate，NBCA）的应用使SDAVF的治愈率高达70%～85%[13-14]。但是，也增加了导管粘连、脊髓梗死等风险[15]。文献报道，Onyx胶相对于NBCA具有更好的弥散性和更低的粘管风险，更容易栓塞瘘口及引流静脉的起始端，从而有效降低血管内治疗的复发率和并发症的发生率[16-17]。随着材料的进步和应用经验的总结，血管内治疗SDAVF的治愈率逐步提升，但仍较显微外科手术（98%）低[18-20]。然而，显微外科手术也存在创伤大、术后脊柱不稳定、脊膜膨出及感染等风险。另外，为了防止术后SDAVF迂曲的髓周扩张的静脉内血栓形成，行显微外科手术后常需对患者进行抗凝治疗，但可能会导致硬膜外血肿发生，而血管内治疗则可以避免此类风险。文献报道，血管内治疗可作为SDAVF患者首次治疗的选择；因为通过比较血管内治疗失败后再行显微手术治疗与直接行手术治疗的两组SDAVF患者，其治愈率和术后并发症发生率的差异均无统计学意义（均P＞0.05）[21]。
Onyx胶具有弥散速度稳定、高渗透性等特点，被广泛应用于脑、脊髓血管畸形的治疗[22]，但同时具有难以控制、易发生反流的缺点。本中心的初步经验是，近端血流阻断加压技术能有效控制Onyx胶反流，使其能够更好地向瘘口弥散。近端血流阻断加压技术是通过双微导管实施，先将兼容DMSO的微导管超选至尽量接近瘘口的位置，随后在其近端通过第2根微导管填入弹簧圈或联合使用胶形成“塞子”，再通过第1根微导管注入Onyx胶。“塞子”起到近端加压的效果。本研究中， 6例患者术中均采用了近端血流阻断加压技术，其中5例使Onyx胶向瘘口及静脉端弥散，有效防止其反流，且4例为因供血动脉迂曲、纤细无法有效使微导管接近瘘口的患者。
近端血流阻断加压技术一般需要应用头端可解脱微导管注射Onyx胶。目前，常用的头端可解脱微导管有Sonic和Apollo微导管。Sonic的头端柔软，通过性较好，但仅能通过0.018cm导丝导引；Apollo可以通过头端为0.030cm微导丝导引，但是头端较硬。另外，两种微导管均存在解脱点附近导管较硬，通过迂曲血管困难的缺点，尤其以Apollo导管更明显。SDAVF的供血动脉往往迂曲、细小，本研究中的3例患者术中无法将头端可解脱微导管超选至供血动脉远端，改用通过性更好的Marathon微导管；同时为了防止拔管困难，均采用弹簧圈制作“塞子”，术后2例顺利拔除微导管，但1例因Onyx胶反流过多导致Marathon微导管拔管困难，最终留置体内；术后随访患者并未出现相关并发症。另外3例患者是采用可解脱微导管注射Onyx胶，供血动脉近端予以弹簧圈和Glubran2胶制作“塞子”。本研究中，无论是单纯使用弹簧圈还是结合胶来制作“塞子”，均有1例患者出现Onyx胶反流超过“塞子”的近端。但是，本研究由于纳入的患者太少，采用胶制作“塞子”是否能够有效控制Onyx胶反流仍需要多中心、大样本量的研究进一步确认。
近端血流阻断加压技术治疗时需要至少外径为6F的导引导管。本研究中纳入的6例SDAVF患者中，5例瘘口位于胸段，1例位于腰段；初步经验是肋间动脉和腰动脉血管均可容纳6F的导引导管。由于肋间动脉、腰动脉等很难通过导引导管直接超选，一般需要通过交换技术来完成导引导管到位。本中心常采用带内芯的6F Chaperon作为导引导管，其相对柔软的内芯在交换时首先进入肋间动脉或腰动脉，随后支撑相对较硬的外套管到位，一方面使得交换更为顺畅，提高成功率；另一方面也降低了超选过程中直径较小的供血动脉发生夹层的风险。由于肋间动脉和腰动脉通常刚好容纳6F直径的导引导管，因此在造影时需要注意压力，尤其是在肋间动脉远端也被弹簧圈或者反流的栓塞材料堵塞的情况下，过高的压力会造成导引导管头端附近血管损伤。本研究中，1例患者因术中推注对比剂时造成近端肋间动脉夹层，术后胸椎CT检查显示肋间肌内血肿形成。
该技术还需要注意的问题：（1）SDAVF的供血动脉通常细小，行近端血流阻断加压技术处理后不建议快速、高压力地注射Onyx胶，否则有供血动脉破裂的风险；（2）术前必须仔细辨认SDAVF对应的脊髓节段无供血动脉，尤其是无脊髓前动脉发出，否则术中Onyx胶极有可能弥散入脊髓动脉，导致严重的神经功能缺损；（3）栓塞微导管仍需尽可能接近瘘口，即使采用近端血流阻断加压技术，本研究中仍有1例患者因Onyx胶反流过多，最终未能治愈。
综上所述，本研究初步推测，近端血流阻断加压技术在SDAVF血管内治疗中是安全、有效的；尤其对于供血动脉迂曲、纤细而导致微导管到位不理想的患者。但是，本研究纳入的患者较少，仍需要多中心、大样本量的研究进行验证。
利益冲突 所有作者均声明不存在利益冲突
