新生儿高危队列（NAR）和婴儿治疗队列（IT）组之间的许多动脉和静脉结构的口径在统计学上存在差异，其中最有力的指标是在最短点测量的直窦或镰状窦的宽度和面积。这项指标可以区分高风险组和低风险组。
——摘自文章章节
【REF: Arko L, et al. AJNR Am JNeuroradiol. 2020 May 28. doi:10.3174/ajnr.A6585.】
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研究背景
Galen静脉畸形（Vein of Galen Malformation，VOGM）是一种先天性脑动静脉病变，约占所有儿童血管畸形的30%。该病死亡率达54%。约2/3的VOGM患者在生命的最初几天表现为严重心肺衰竭，需要紧急治疗，这些患儿为新生儿高危队列（NAR）。
在NAR队列中，新生儿死亡率为40%，50%的幸存者有严重的神经认知损害，仅30%存活到成年期可能没有明显的神经功能缺失。还有约1/3的VOGM出现在新生儿期后，通常伴有头大、脑室扩大或癫痫发作，这些患儿为婴儿治疗队列（IT）。这些患儿通常在几个月大的时候接受血管内治疗，存活率可达90%。确定产前和早期新生儿预测因素对于VOGM而言十分重要。
因此，来自波士顿儿童医院的L Arko等人开展了本项研究，试图确定基于早期新生儿MR成像测量的血管解剖差异是否可以区分NAR和IT，有助于风险分层。并验证同样的方法是否适用于胎儿MR成像。除解剖学测量外，还探讨形态学因素是否可以作为预测因子。相关结果已发表于2020年5月的《American Journal of Neuroradiology》。
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研究方法
查询2007-2018年VOGM患者前瞻性数据库确定研究队列。纳入包括在开始治疗前10天内进行头部MR成像的VOGM患者，排除仅在治疗后扫描的患者。新生儿队列中新生儿扫描是在出生后1天获得的，并纳入所有在母胎护理中心进行会诊时获得胎儿MR图像的患者。
在新生儿队列中，测量脑血管解剖参数，排除无法获得所有测量值的受试者。考虑到胎儿运动后胎儿成像固有的变异性，不会排除无法获得所有测量值的胎儿受试者。测量参数包括：前脑静脉曲张的最大直径（前后径、头尾径[CC]、中外侧径）；双侧基底动脉（BA-MD）和颈内动脉（ICA-MD）的最大直径；双侧乙状窦（SigMD）的最大直径；轴位上最窄处的直窦或镰状窦的最大中外侧径（即从前颅静脉曲张到环窦最短点[SS-MD]）（图1）。作为对血流限制的潜在更精确的评估，测量了最窄点（SS-P）处的直窦或镰状窦的周长，并测量该点的横截面积（SS-A）。此外，还将每一个畸形按形态学被分为壁状和脉络膜状。
图1. 镰窦最短点中外侧径的测量。左图显示胎儿磁共振成像的矢状面，在镰状窦最短的部分有红色虚线。右图显示的是冠状面，窦的中外侧直径显示为红色的破折号，在同一最短截面处测量。这个直径可以有效地区分IT与NAR队列。
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研究结果
在早期新生儿磁共振成像队列中，共有32例患者，其中NAR 21例，IT 11例。两组患儿在年龄上无统计学差异。单变量分析示，两组在血管内径、血管前后径、血管容积和右SigMD无明显差异。两位研究者对左Sig-MD、SS-P和BA-MD的测量值是否存在显著性差异的评价不同。但均发现SS-MD、右ICA-MD和左ICA-MD在队列之间存在显著差异。
表1. 胎儿MR单因素分析
VOGM形态多数为脉络膜型。研究者2发现两个队列之间的VOGM形态存在显著差异，但研究者1并未发现，故区间可靠性是中等的。所有NAR队列中都存在枕窦，不同队列间枕窦的存在有显著差异。因此，在新生儿磁共振成像中没有枕窦是可以划分为IT组的特征，其区间信度较高。
表2. 早期MR中VOGM与枕窦相关数据
多变量分析后，最有预测性的是SS-MD（AUC=0.866，P＜001）和SS-A（AUC=0.836，P=0.002）。ROC曲线显示，根据早期MR成像，SSMD＞6.2mm，SS-A＞58mm²，可以有力地预测NAR队列的临床演变。
图2. ROC曲线显示在窦最短点的直或镰窦面积（SS-A）和直或镰窦最大中外侧直径（SS-MD）的测量值
胎儿磁共振成像的患者要少得多（n=15），NAR组和IT组的平均胎龄具有可比性。两位研究者都发现队列间在SS-MD、SS-P和右SigMD的测量上存在显著差异。两组患者的大多数曲张静脉测量值（中外侧直径、头尾径和体积）没有显著差异。由于所有相关切片中的胎儿位置都不理想，因此无法测量缺失的变量。
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研究结论
NAR和IT组之间的许多动脉和静脉结构的口径在统计学上存在差异，其中最有力的指标是在最短点测量的直窦或镰状窦的宽度和面积。这项指标可以区分高风险组和低风险组。根据胎儿MR成像准确预测出生后的病情变化，能够更好地为紧急治疗做好准备，更好地规划资源分配。
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