经对侧岩下窦-海绵间窦途径栓塞颈动脉海绵窦瘘一例（脑血管系列二十四）---浙二神外周刊（第247期）

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前言

浙医二院神经外科脑血管亚专科由张建民主任牵头，祝向东主任、王林主任具体负责脑血管外科，蒋定尧主任和许璟主任具体负责脑血管（神经）介入，是科室的最主要亚专科之一，经过二十余年的发展，积累了丰富的经验，取得了丰硕成果。自223期开始系列报道科室脑血管亚专业组的相关病例，与同道共享。

病史简介

患者，45岁女性，因车祸外伤3个月，左眼充血并眼球突出1月余入院。

患者3月余前骑电瓶车时被对面车辆撞倒，着地部位不详，当即昏迷，具体受伤过程不详，随即被120送当地医院，头颅CT提示“右侧硬膜下血肿，右侧颞叶脑挫裂伤，外伤性蛛血”，胸部CT：左侧第8/9肋骨骨折伴少量气胸，经保守治疗后好转出院。1个月前患者自觉有杂音，自述为搏动性吹风样，频率与脉搏一致，伴左眼充血以及左侧逐渐突眼，经眼科治疗后无好转，遂至浙医二院门诊就诊。查体：双侧瞳孔直径3mm，光反射存在。左侧眼球突出，伴左侧结膜充血，听诊可闻吹风样杂音，与脉率一致。双侧眼球运动未见明显异常。神经系统查体无其他阳性体征。

辅助检查：头颅CTA检查提示：双侧眼静脉增粗伴眼球突出，双侧海绵窦扩张，以左侧为著，双侧扩张的海绵窦间可见沟通，考虑左侧颈动脉海绵窦瘘继发双侧改变（图1）。

图1. 术前CTA提示双侧海绵窦早期造影剂显影伴异常扩张，双侧眼上静脉增粗，双侧海绵窦间似有沟通。

诊治经过

根据病史、体征及辅助检查等，入院诊断考虑“外伤性颈动脉海绵窦瘘”基本明确。入院后予完善脑血管造影检查，提示：右侧颈内动脉海绵窦瘘（图2），右侧海绵窦、海绵间窦以及左侧海绵窦均明显扩张显影，根据显影流量及时相，可以判断引流以左侧为主。瘘口盗血明显，右侧颈内动脉向颅内仅有少许供血。患者前后交通动脉均开放，对侧颈内动脉以及椎动脉分别通过前后交通动脉向右侧前循环代偿供血。

图2.A.右侧颈内动脉造影正位相，可见右侧颈内动脉海绵窦段远端显影不明显，同侧海绵窦、海绵间窦、对侧海绵窦以及双侧眼上静脉均早期显影伴扩张，对侧岩下窦开放良好，故对侧颈内静脉早期显影，同侧岩下窦引流不畅。B.右侧颈内动脉造影侧位相，可见右侧大脑中动脉显影，造影剂充盈不充分，提示瘘口盗血明显。对侧岩下窦显影良好。C.左侧颈内动脉通过前交通动脉向对侧代偿。D.椎动脉通过后交通动脉向右侧前循环代偿。

分析患者血管造影结果，可明确诊断右侧外伤性颈动脉海绵窦瘘（carotid cavernous fistular, CCF）。由于瘘口血流通过海绵间窦向左侧海绵窦引流为主，故可解释患者以左侧眼部症状起病。患者CCF具有盗血和双侧眼上静脉扩张，引起眼部症状，手术指征明确。术前讨论手术方案：1.经右侧颈内动脉途径栓塞，CCF系颈动脉海绵窦的直接沟通，故绝大多数情况下微导管经动脉途径容易到位，因此经动脉途径栓塞为CCF首选治疗方式；2.经颈内静脉-岩下窦途径栓塞，作为动脉途径栓塞失败时的备选方案。按术前预案，首先尝试经右侧颈内动脉途径直接栓塞。术中通过BOT试验判断瘘口位于右侧颈内动脉海绵窦后升段至后曲段之间，但阻断前向血流后，术中微导管造影显示造影剂呈线样漏出至右侧海绵窦（图3）。术中经反复尝试，无法将微导管通过右侧颈内动脉超选至右侧海绵窦，遂放弃动脉路径。

图3.A.在右侧颈内动脉瘘口近端放置球囊，充盈球囊阻断前向血流，通过椎动脉造影可见瘘口远端的颈内动脉有自后交通向前的血流代偿，瘘口位于右侧颈内动脉海绵窦段后升段至后曲段之间。B.将球囊放置于右侧颈内动脉海绵窦段，并充盈球囊阻断前向血流，在右侧海绵窦段行微导管造影，可见颈内动脉海绵窦后曲段造影剂呈线样漏出至右侧海绵窦。

随后，穿刺右侧股静脉，并将导引导管引导至左侧颈内静脉，微导管顺利通过左侧岩下窦-左侧海绵窦-海绵间窦途径超选至右侧海绵窦。球囊辅助下，在右侧海绵窦内放置弹簧圈并注入Onyx胶，顺利闭塞瘘口，恢复右侧颈内动脉正常供血，消除异常血流（图4）。术后3天出院，患者眼部症状显著减轻。目前，患者仍在严密随访中，临床随访无复发或新发症状。

图4. A.术中将建立左侧颈内静脉通路，微导管经左侧岩下窦-左侧海绵窦-海绵间窦途径顺利超选至右侧海绵窦，微导管造影证实到位良好；B.在右侧海绵窦内填塞弹簧圈，造影显示扩张的海绵间窦而左侧岩下窦引流不畅；C/D.球囊保护下，完全闭塞瘘口，术后造影显示右侧颈内动脉前向血流恢复，异常引流均完全消失。

讨论

狭义的颈内动脉海绵窦瘘（carotid cavernous fistular, CCF）通常指的是颈内动脉海绵窦段的动脉壁或其分支发生破裂，以致与海绵窦之间形成异常的动静脉交通，而广义的CCF还包括海绵窦的硬脑膜动静脉瘘。Barrow等在1985提出了广义的CCF分型，分别为：A型，颈内动脉直接与海绵窦相交通；B型，颈内动脉分支与海绵窦相交通；C型颈外动脉分支与海绵窦相交通；D型B+C，颈内和颈外动脉都通过其脑膜支与海绵窦相通，常有双侧同时供血^[1]。临床工作中，由于治疗理念和方法上存在区别，目前通常将Barrow A型单列为CCF，又称直接型颈动脉海绵窦瘘（狭义CCF），而B、C和D型统称为海绵窦硬脑膜动静脉瘘。本病例即为Barrow A型，为直接型CCF。本文的讨论也局限于狭义的CCF。根据病因，CCF可分为外伤性和自发性。外伤性CCF较为常见，通常见于交通事故中伴有颅底骨折的外伤患者，颞骨和蝶骨的骨折碎片刺破海绵窦段颈内动脉壁，骨折片吸收后而出现CCF。因此CCF的症状通常发生于外伤后数周或数月。值得注意的是，部分患者可因外伤后颈内动脉海绵窦段假性动脉瘤破裂而形成CCF，可较早出现症状。此外，经皮穿刺三叉神经半月节行射频治疗三叉神经痛、慢性鼻窦炎作蝶窦切开术、经蝶窦行垂体瘤切除术等途径海绵窦区的手术也可造成医源性颈动脉损伤而引起CCF^[2]。自发性CCF则相对少见，通常系颈动脉海绵窦段动脉瘤破裂所致。本例患者具有明确的头部外伤史，且症状发生于外伤后两月，故考虑系外伤性CCF。

CCF的症状与瘘口的流量以及引流方式有关。海绵窦压力增高通常引起搏动性突眼，多发生于CCF同侧。流量较大者通常有较明显的自觉杂音，表现为与脉搏频率一致的搏动性杂音，呈吹风样或轰鸣样。伴有严重盗血且代偿不足者可出现同侧半球缺血性症状。此外，患者可因静脉压升高而产生继发性的颅内压增高，导致精神障碍、癫痫等症状。由于海绵窦与颅内外的静脉沟通分别有内、前、外上、后、下五个方向，因此CCF不同的引流方式决定了相应的症状。常见的有球结膜充血水肿、眼球运动障碍、进行性加重的视力障碍以及颅内出血等^[3]。少数患者可有神经系统退行性变症状。本例患者，瘘口虽发生于右侧颈内动脉，但造影结果显示，右侧颈内动脉的血流主要通过扩张的海绵间窦向左侧引流（左侧颈内静脉显影时相更早、更充分），故患者以左侧眼部症状起病。这在CCF的临床表现中较为少见。

根据典型的病史及体征，CCF的临床诊断通常并无疑问，CTA/MRA有助于进一步明确诊断和鉴别诊断。DSA则是诊断的金标准，也为治疗提供了详尽的血管结构学和血流动力学信息。自介入治疗问世以来，CCF的治疗就以血管内治疗为首选^[4]。以往将可脱球囊经颈动脉破口直接输送至海绵窦内，通过充盈球囊并解脱，可封堵颈内动脉破口而达到治疗的效果。由于可脱球囊可发生自行瘪泻，部分CCF经球囊栓塞后远期可能复发。此外，发生CCF的颈内动脉破口大小不一，术前难以通过现有的检查手段精确测量瘘口的大小。因此，瘘口较小者，亦存在可脱球囊无法输送至海绵窦内而导致治疗失败；瘘口较大者，也有多个球囊无法完全封堵的可能。由于多数情况下，微导管经动脉瘘口超选海绵窦容易。相比可脱球囊，经颈内动脉途径微导管超选海绵窦，球囊保护下使用弹簧圈联合Onyx胶栓塞具有更好的可操作性、安全性和有效性，近年来被广泛推荐用于治疗CCF。在海绵窦内放置弹簧圈，可促进Onyx胶在海绵窦内凝聚，减少胶的远端逃逸引起的肺栓塞机会，增加了手术的安全性。动脉端球囊的使用则略有争议^[5]。少数学者认为球囊并不能减少Onyx胶返流的几率。笔者认为：动脉端球囊保护的确无法完全避免Onyx返流，但可使返流的胶被球囊固定于颈内动脉壁而不发生逃逸，减少异位栓塞并发症发生的机会。事实上，相比球囊保护，术中注胶速度的调整以及双C臂多角度实时观察对于避免Onyx胶返流引起的并发症更有意义。术中处理Onyx返流需非常谨慎，通过支架覆盖可减少返流的Onyx胶逃逸，但盲目的支架抽拉或者导管抽吸反而会使贴壁的Onyx发生破碎逃逸。经静脉途径超选海绵窦亦是一项成熟而安全的技术，在CCF的治疗中通常作为动脉超选失败的备用措施^[6]。如本例患者，瘘口显示不清，术中经动脉难以将微导管超选至海绵窦内。虽然无论发育是否良好，同侧岩下窦都可以作为微导管超选海绵窦的首选途径，但闭塞的岩下窦开通有一定难度，需要术者的经验和耐心。此外，经面静脉、颞浅静脉以及对侧海绵窦-海绵间窦途径超选同侧海绵窦均可根据患者的静脉引流方式和静脉结构而相应使用。如本例患者，同侧岩下窦引流不畅，而海绵间窦以及对侧岩下窦引流通畅，造影时显影良好（图4B），故术者在动脉途径尝试失败后，首选从对侧颈内静脉经岩下窦-对侧海绵窦-海绵间窦途径超选瘘口。微导管到达同侧海绵窦后，顺利完成栓塞（图4C/D）。术后3天，患者眼部症状即显著减轻，目前仍在持续密切的临床随访中，无新发或复发症状，待进一步影像学随访证实远期效果。

结论

外伤性颈内动脉海绵窦瘘是所有颈动脉海绵窦瘘中最为常见的一种类型。经动脉途径超选海绵窦使用弹簧圈联合Onyx胶栓塞是目前首选的治疗措施，动脉端球囊保护可减少并发症的发生。经静脉途径超选海绵窦可作为动脉途径超选失败时的备用措施，静脉路径的选择应当基于CCF引流的方式而决定。

参考文献

1.Barrow, D.L., R.H. Spector, I.F. Braun, J.A. Landman, S.C. Tindall, and G.T. Tindall, Classification and treatment of spontaneous carotid-cavernous sinus fistulas. J Neurosurg, 1985. 62(2): p. 248-56.

2.Cossu, G., K. Al-Taha, S.D. Hajdu, R.T. Daniel, and M. Messerer, Carotid-Cavernous Fistula After Transsphenoidal Surgery: A Rare but Challenging Complication. World Neurosurg, 2020. 134: p. 221-227.

3.Mouchtouris, N., M.J. Lang, A. Stefanelli, W. Hirsch, S. Tjoumakaris, M.R. Gooch, R. Rosenwasser, and P.M. Jabbour, Cavernous-Carotid Fistula Presenting with Intracerebral Hemorrhage in the Absence of Ocular Symptoms. World Neurosurg, 2020. 137: p. 338-340.

4.Sur, S., S.A. Menaker, C. Alvarez, S. Chen, S.S. Shah, E.C. Peterson, M.S. Elhammady, and R.M. Starke, Multimodal Management of Carotid-Cavernous Fistulas. World Neurosurg, 2020. 133: p. e796-e803.

5.Zeineddine, H.A., V. Lopez-Rivera, C.R. Conner, F.G. Sheriff, P.A. Choi, M.E. Inam, J. Cochran, and P.R. Chen, Embolization of carotid-cavernous fistulas: A technical note on simultaneous balloon protection of the internal carotid artery. J Clin Neurosci, 2020.

6.Srinivasan, V.M., A.N. Sen, and P. Kan, Trans-superior ophthalmic vein approach for treatment of carotid-cavernous fistula. Neurosurg Focus, 2019. 46(Suppl_2): p. V4.

（本文由浙二神外周刊原创，浙江大学医学院附属第二医院神经外科徐良主治医师整理，虞军主任医师审校，张建民主任终审）

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