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前言
病史简介
患者，18岁男性，高三学生，因左额部肿块进行性增大2月于2020-02-29入院。
患者2月前无明显诱因下发现左侧额头肿块，约黄豆大小，质软无压痛，无肿块破溃流脓，偶可闻及搏动性杂音。无头痛、畏寒发热、肢体抽搐及意识障碍等不适。遂于当地医院就诊。软组织B超提示：“前额部中线偏左皮下与颅内动脉血管瘤样扩张”；头颅CT提示：“左侧颅脑血管瘤畸形考虑，左侧额骨骨质破坏”，因症状不明显未接受进一步检查治疗（外院检查资料遗失）。近3周来，患者自觉额部肿块进行性增大至乒乓球大小，故就诊于我院。
查体：左侧额部有一乒乓球大小肿物，质软，边界清，无压痛，表面无红肿流脓，听诊可闻及搏动性杂音（图1）。神经系统未见明显阳性体征。
图1.患者左侧额部可见一乒乓球大小肿物。
诊治经过
根据病史、体征及外院辅助检查，入院诊断考虑脑膜脑动静脉畸形可能，入院后予完善头颅磁共振增强扫描，提示：左侧额部可见大量迂曲扩张的血管流空影，部分血管穿通额部骨质至皮下。增强扫描未见明显的畸形血管巢，也未见扩张的血管内对比剂滞留现象（图2）。根据患者的病史、体征及磁共振表现可以推定，额部肿块系血管性疾病，而增强扫描未见畸形血管团，对比剂在扩张的血管内无滞留，提示该血管性疾病流量较大流速较快，更符合动静脉瘘的特征。
图2.A/B.术前磁共振平扫可见左侧额部迂曲扩张的血管流空影，部分血管穿通额部骨质至皮下。C.增强扫描可见扩张的血管内基本无对比剂滞留。
进一步全脑血管造影，结果如图3（椎动脉未参与病变供血，图像未提供）。
图3.术前血管造影，可见矢状窦前份，左侧额叶凸面至前颅底广泛的硬脑膜动静脉瘘，各个瘘口分别由双侧颈内动脉及颈外动脉不同的分支血管供血，并可见颅内迂曲扩张的皮层静脉引流。其中，左侧额部可见静脉球样扩张，符合患者额部包块的体征。
详细分析患者血管造影的影像特征，可明确该患者诊断为上矢状窦（前份）旁-左侧额叶凸面-前颅底广泛硬脑膜动静脉瘘。由于伴有皮层静脉扩张，故手术指征明确。术前讨论手术方案：1.开颅手术：理论上可通过额部冠状切口，暴露所有瘘口，但由于病变的引流静脉破坏颅骨，故术中翻开皮瓣时即有可能发生不可控制的大出血；2.介入手术：由于瘘口广泛，瘘口流量较大，术前三维血管重建难以详尽分析该dAVF的血管构筑，二维影像结果提示该dAVF不存在可以超选的静脉路径，故单纯介入手术完全栓塞病变的可能性很小，但可以通过动脉路径尝试部分栓塞，目标为消除额部的静脉引流；3.复合手术：通过介入手术，尽可能消除额叶区域的引流，为开颅手术创造条件，降低翻开皮瓣及骨瓣时的出血风险，尔后通过开颅手术彻底切除瘘口。
由于时值新型冠状病毒肺炎疫情爆发，备血困难，为尽可能降低手术风险，经与患者家属的反复沟通后，尝试分期复合手术。术中先将一支微导管经脑膜中动脉超选至额部瘘口，随后用第二支微导管超选同一支血管并在第一支导管近端放置弹簧圈两枚，用于形成近心端“瓶塞”，实施“高压锅技术”（图4）。
图4. A.术中第一支微导管超选至额部瘘口，经微导管造影证实到位良好；B.红箭头所示为用于形成“瓶塞”的弹簧圈。
随后，通过第一支微导管注射Onyx胶，完全封堵左侧额部瘘口，复查造影显示左侧额部瘘口完全封堵，左侧额叶扩张的引流静脉完全消失（图5）。
图5.栓塞术后即刻，可见左侧额部瘘口完全栓塞，皮下引流静脉内可见Onyx胶充盈，皮层扩张的引流静脉消失（矢状窦的瘘口尚未消除，颈外正位相可见颞浅动脉多个分支供应瘘口，经矢状窦顺行引流）。
术中按计划栓塞额部瘘口，消除扩张的皮层引流静脉，为开颅手术降低了难以控制的出血风险；此外，由于Onyx胶弥散进入皮下引流静脉后，形成额部占位，亦有手术切除，整形修复指征，故术中不再继续栓塞前颅底瘘口，拟二期开颅手术时，同期彻底切除瘘口及额部占位，并对额部颅骨缺损进行整形修复。术后CT复查如下（图6）。
图6.术后CT，骨窗可清楚显示Onyx胶铸形，胶已弥散至静脉端。脑窗显示迂曲的静脉内血栓形成。未发生出血或梗塞等并发症。
讨论
硬脑膜动静脉瘘（Dural arteriovenous fistular,dAVF）是临床上少见的一类颅内血管畸形，本质是一种发生在硬脑膜的动静脉直接分流[1, 2]。dAVF的好发位置常见于海绵窦区、侧窦区、矢状窦旁、天幕区以及前颅底等[2-5]。尽管其中部分病例可有相关的诱因，例如头部外伤，感染，脑部手术或肿瘤等，但大多数dAVF无法明确具体的发病原因。目前普遍认为，涉及脑内大静脉的dAVF通常是由于大脑静脉窦系统的狭窄或阻塞而引起的。部分dAVF患者可没有任何明显的临床症状，但由皮层静脉参与引流的dAVF有较高的出现颅内出血的风险。急性颅内出血可导致突发剧烈头痛，呕吐，神经功能障碍等一系列神经系统急症，而其他非出血性的神经功能损伤（non-hemorrhaging neurological deficits, NHNDs）主要与dAVF引起的血流动力学紊乱、局部占位和脑缺血等损伤相关，具体可表现为颅内杂音、视觉障碍、癫痫发作、言语障碍、神经痛和痴呆等。CT及MRI影像学检查可辅助判断颅内出血情况，动静脉瘘的位置，提供对动静脉瘘的初步认识。脑血管造影作为该疾病的临床诊断金标准可以明确判断瘘口数量、位置、供血动脉及引流静脉的血管结构，从而为疾病治疗方案的设计提供详细信息。大多数dAVF被认为是单一瘘口，多瘘口的dAVF则极为罕见。临床上通常根据Borden分型或Cognard分型决定dAVF的手术指征。虽然有所区别，但两者均是根据dAVF的引流方式进行分类，综合判断dAVF的破裂风险及导致严重神经功能损害的风险。有报道显示Borden分型II或III型dAVF发生颅内出血的概率分别高达18%和34%[4, 5]。伴有皮层静脉扩张、逆流或者静脉窦的逆向引流，通常被认为是手术的绝对指征。有意思的是，在Borden分型和Cognard分型中，均未提及dAVF的引流静脉可破坏颅骨并经颅外系统的静脉进行引流。与一般病例不同的是，本例患者dAVF的瘘口位于前颅底，矢状窦旁以及左侧额部凸面，并且，不同瘘口的供血与引流不尽相同（详见图3），由此可见瘘口并不直接相连。此外，本例患者的引流静脉破坏颅骨，并在皮下进行性扩张，表现为皮下进行性增大的包块，这在所有的dAVF临床症状中实属罕见。
硬脑膜动静脉瘘的治疗通常以手术切除瘘口和血管内栓塞治疗为主。由于dAVF通常位于颅底，或邻近重要的静脉窦，并且伴有大量异常扩张的皮层静脉和高压的引流静脉，术中瘘口暴露困难和潜在难以控制的出血，是开颅手术最大的风险[6]，但特定位置的dAVF，如前颅底、边缘窦区以及天幕缘等位置，瘘口容易显露者，显微外科手术切除瘘口是安全有效的治疗方式。并且，上述位置的dAVF，介入栓塞通常存在路径困难以及异位栓塞等风险。因此，外科治疗dAVF仍是不可取代的一种方式。随着Onyx时代的到来，经血管内途径治疗dAVF获得了突飞猛进的进展[7]。伴随着材料学的进步，解剖学认识的加深以及三维血管构筑学分析水平的提高，血管内治疗dAVF的观念也由单一经动脉途径到多种路径联合应用。但不管何种途径，患者必须存在适合超选的路径，使得栓塞导管可以到达瘘口，从而确保Onyx胶可以弥散至引流静脉端，完全闭塞引流静脉，才能彻底治愈dAVF[8]。然而，对于一些复杂的dAVF，单纯的外科手术或介入手术可能都无法完成治疗的目的针对这些复杂病变，利用各种技术手段进行高效的组合，在实现完全闭塞瘘口的前提下，将与手术和术中出血有关的并发症的风险降至最低，是手术方案设计的核心理念，这同时也依赖于各中心和术者个人的经验。如本例患者，瘘口分布广泛，流量巨大，部分瘘口路径不佳，介入手术无法完成栓塞所有瘘口的目的。而额部骨质的缺损又存在外科手术整形的指征。同时，本例患者伴有大量迂曲扩张的皮层引流静脉，而且由于部分引流静脉破坏颅骨，并在皮下形成高压的静脉球，给直接开颅手术造成巨大的困难。因此，复合手术，首先通过介入手术闭塞部分瘘口，消除额部表浅的引流静脉，为开颅手术降低出血风险，随后通过开颅手术切除瘘口以及占位，修补颅骨缺损，是该例复杂dAVF的唯一答案。
结论
硬脑膜动静脉瘘是颅内动静脉畸形中少见的一个亚型，绝大多数的dAVF为单一瘘口，临床表现通常以自发性出血和耳鸣为主。瘘口广泛分布，部分引流静脉破坏颅骨，并在皮下形成进行性增大的包块的个例极为罕见，需引起临床重视。对于复杂dAVF，需联合血管内治疗以及显微外科技术实施复合手术，降低手术风险，提高手术安全性。
参考文献
2. Simons, M.,M.K. Morgan, and A.S. Davidson, Cohort studies, trials, and tribulations:systematic review and an evidence-based approach to arteriovenous malformationtreatment. J Neurosurg Sci, 2018. 62(4): p. 444-453.
3. Poorthuis,M.H.F., et al., Stereotactic radiosurgery for cerebral cavernous malformations:A systematic review. Neurology, 2019. 93(21): p. e1971-e1979.
4. Zuurbier,S.M. and R. Al-Shahi Salman, Interventions for treating brain arteriovenousmalformations in adults. Cochrane Database Syst Rev, 2019. 9(9): p. Cd003436.
5. Gross, B.A.and R. Du, The natural history of cerebral dural arteriovenous fistulae.Neurosurgery, 2012. 71(3): p. 594-602; discussion 602-3.
6. Priola,S.M., et al., Angio-architecture of complex cranial dural arteriovenousfistulas: A single centre retrospective review of treatment modalities andoutcomes. J Clin Neurosci, 2020.
7. Elsenousi,A., V.A. Aletich, and A. Alaraj, Neurological outcomes and cure rates ofembolization of brain arteriovenous malformations with n-butyl cyanoacrylate orOnyx: a meta-analysis. J Neurointerv Surg, 2016. 8(3): p. 265-72.
8. Wu, E.M., etal., Embolization of brain arteriovenous malformations with intent to cure: asystematic review. J Neurosurg, 2019. 132(2): p. 388-399.
（本文由浙二神外周刊原创，浙江大学医学院附属第二医院神经外科徐良主治医师整理，虞军主任医师审校，张建民主任终审）
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