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前言
病史简介
患者，54岁男性，因“脑血管畸形”栓塞术后4年，突发头痛伴呕吐1天2019年7月2日入院。
患者自述4年前因反复耳鸣于外院就诊时发现“脑血管畸形”，行畸形血管栓塞术，术后被告知有“畸形血管残留”，但未行进一步治疗。入院时家属未能提供外院资料。此次入院1天前，患者突发头痛，呈持续性胀痛，并伴有恶心呕吐数次，呕吐胃内容物。经当地医院转诊至浙医二院急诊，CT及CTA检查提示：左侧颞部脑血管畸形栓塞术后改变，左侧颞叶出血，蛛网膜下腔出血（图1）。
既往有高血压及糖尿病病史。查体：神经系统未见明显阳性体征。
图1. A.CT定位图，可见类金属高密度影，符合Onyx胶栓塞术后改变，根据胶的铸形推测病变可能为硬脑膜动静脉畸形；B.入院即刻CT提示左侧颞叶血肿，血肿邻近区域可见类金属高密度影；C.入院即刻CTA冠状位图，可见左侧颞叶血肿，血肿内侧可见扩张的引流静脉，呈静脉球样改变，同侧大脑中动脉受压抬高；D.入院即刻CTA重建提示左侧中颅窝底至侧裂区异常扩张的静脉，部分呈不规则球样改变，未见畸形血管巢样结构。
诊治经过
根据病史及入院辅助检查，考虑左侧蝶骨小翼区硬脑膜动静脉瘘栓塞术后残留，破裂导致自发性出血可能。入院后完善脑血管造影检查（图2），符合术前诊断。
图2. A/B.术前左侧颈内动脉正侧位造影可见动脉早期即显影的异常扩张的引流静脉，符合硬脑膜动静脉瘘表现，同侧眼动脉分支参与供血，同侧大脑中动脉受压抬高；C/D.同侧颈外动脉造影可见动脉早期颅内异常扩张的引流静脉，部分脑膜中动脉呈栓塞术后改变，邻近瘘口的引流静脉呈球样扩张伴不规则凸起。（因不参与病变供血，其余颅内外动脉造影图像未提供）
根据血管造影典型表现，该例患者确诊为左侧蝶骨小翼区硬脑膜动静脉瘘（栓塞术后残留），合并破裂出血。由于患者术前清醒，无明显的神经功能障碍，故治疗上可考虑：1.一期开颅清除血肿并切除瘘口；2.一期栓塞病变，术后酌情行血肿清除或保守治疗。经与家属充分沟通病情及手术方案后，家属选择先尝试栓塞病变。
鉴于此例患者可能的动脉路径前次手术已被栓塞，术前判断微导管难以经剩余供血动脉路径到达瘘口从而完成有效栓塞，故此次手术首选尝试经静脉途径。术中同时穿刺右侧股动脉及股静脉，将造影导管超选至左侧颈总动脉，用于实时造影、三维血管构筑分析及路图指导。同时，将导引导管引导至右侧颈内静脉。在路图指导下，Echelon-10导管经由右侧矢状窦-横窦跨越窦汇至左侧横窦-乙状窦交界区，并经左侧岩上窦途径成功超选至瘘口。经微导管造影确认导管到位理想后（图3），在瘘口放置弹簧圈，通过静脉端高压锅技术，注入Onyx胶，完全栓塞瘘口（图4，5）。
图3. A.术中延时相路图显示该例硬脑膜动静脉瘘部分血流经由左侧岩上窦（蓝箭头）引流，蓝色三角形显示岩上窦汇入同侧横窦乙状窦交界区；B.术中微导管到位后正位蒙片，在微导管内留置0.012in的Traxcess微导丝，蓝色箭头显示岩上窦，蓝色三角形显示同侧横窦乙状窦交界区；C.术中经微导管造影（侧位），显示瘘口静脉端扩张的静脉球（蓝色五角形），以及向矢状窦引流的皮层静脉（蓝色箭头）。
图4. 术毕即刻造影显示瘘口完全被栓塞，异常引流静脉完全消失。
图5. 术前术后通过栓塞剂铸形的对比，可见本次手术栓塞材料弥散至瘘口的静脉端。
栓塞术后次日，患者诉头痛较前加剧，伴有恶心。复查CT提示颅内血肿较前相仿，无新发出血，血肿占位效应明显（图6），遂对患者实施颅内血肿清除术，术后患者恢复良好，无神经功能障碍，顺利出院。
图6. 术后次日CT。
术后3月对患者进行临床及血管影像随访。患者恢复良好，无神经系统功能受损表现。血管造影显示动静脉瘘栓塞效果确切，无复发（图7）。
图7. 术后3个月随访。
讨论
硬脑膜动静脉瘘（Dural arteriovenous fistular, dAVF）是临床上少见的一类颅内血管畸形，本质是一种发生在硬脑膜的动静脉直接分流[1,2]。与脑血管畸形（AVM）不同的是，硬脑膜动静脉瘘没有畸形血管巢[3]。据此，dAVF可根据血管造影上动脉早期即有引流静脉显影、硬膜供血以及不存在畸形血管巢等特点与AVM相鉴别。依据瘘口的位置，通常将dAVF分为海绵窦区、侧窦区、边缘窦区、矢状窦区以及天幕区dAVF[2,4,5]。本例患者瘘口位于蝶骨小翼区，为颅底硬脑膜动静脉瘘极为少见的发病位置，该部位的dAVF目前仅局限于少量的个案报道。除搏动性耳鸣外，不同位置的dAVF临床表现不尽相同，但引流静脉的病生理基础通常与dAVF的临床症状密切相关，如：经眼上静脉引流的海绵窦区dAVF通常以眼部症状为主要表现，表现为结膜充血、眼动神经麻痹以及突眼等；而扩张的皮层引流静脉则往往是dAVF破裂出血的主要原因。本例患者以耳鸣起病，病程中伴有自发性出血，符合dAVF的一般临床表现，且患者血管造影影像典型，故诊断并无难度。
硬脑膜动静脉瘘的治疗无外乎手术切除瘘口，血管内栓塞以及放射治疗三种。显微外科手术是治疗dAVF的传统方式，术中瘘口显露和出血控制是手术的核心，而根治性切除瘘口的关键则是离断瘘口所有引流静脉，这与根治性栓塞的理念并无二致。由于dAVF的位置通常位于颅底，或邻近重要的静脉窦，并且伴有大量异常扩张的皮层静脉和高压的引流静脉，因此术中瘘口暴露困难和潜在难以控制的出血，是开颅手术最大的风险[6]。随着Onyx时代的到来，经血管内途径治疗dAVF获得了突飞猛进的进展[7]。血管内治疗dAVF，可分为经动脉途径和静脉途径。路径的采用应基于详尽的血管造影影像和三维血管构筑学分析。但不管何种途径，患者必须存在适合超选的路径，使得栓塞导管可以到达瘘口，从而确保Onyx胶可以弥散至引流静脉端，完全闭塞引流静脉，才能彻底治愈dAVF。
近年来，随着对dAVF解剖认识的加深，血管造影技术的进步，三维血管构筑学分析水平的提高，经静脉途径栓塞的病例日益增多。相较经动脉途径而言，一些部位的dAVF经静脉途径的即刻完全栓塞率由60%提高至大于90%[8]。少数罕见位置的dAVF，如蝶骨区、岩斜区以及舌下神经管区dAVF，本中心均有经静脉途径完全栓塞病变的病例报道。本例患者dAVF发生于蝶骨小翼区，该部位的dAVF鲜有报道。患者曾于外院行经动脉途径的栓塞治疗，由于栓塞剂未能到达瘘口的静脉端，故首次手术未能完全栓塞病变，残留病变导致术后再次发生出血。相比首次介入治疗，本次手术术中成功地将微导管经岩上窦途径超选至瘘口，从而完全栓塞病变，术后随访的结果也证实了栓塞的有效性。经岩上窦途径栓塞蝶骨小翼区的破裂dAVF，目前尚无文献报道。有研究认为，静脉途径不仅具有更高的即刻完全栓塞率，也比动脉途径更安全[8]。并且高压锅技术（Pressure cooker technique）的应用，使得术中更容易在静脉端形成“栓子”而产生“瓶塞效应”，促使胶向瘘口弥散，减少返流，从而降低微导管粘管的发生率[9,10]。值得注意的是，供应瘘口的颅底颈外动脉分支和颈内动脉分支存在广泛的危险吻合，使用高压锅技术注胶时须妥善控制注射速度，根据Onyx胶弥散的方向实时调整注胶速度，避免Onyx胶经这些危险吻合进入颈内动脉系统，造成异位栓塞而产生缺血性并发症。随着越来越多的经静脉途径成功栓塞dAVF的病例报道，原本作为补救治疗手段的静脉路径，也日益成为dAVF血管内治疗的首选路径。
结论
硬脑膜动静脉瘘是颅内动静脉畸形中治疗上较为棘手的一类疾病，血管内治疗能够安全有效地栓塞瘘口，治愈病变，获得良好的远期效果。术前通过详尽的脑血管造影影像仔细分析动静脉瘘的血管构筑，选择合适的路径，从而使栓塞剂能够充分地进入瘘口静脉端，才能精准地栓塞瘘口，确保硬脑膜动静脉瘘获得根治。经静脉途径栓塞治疗安全有效，可作为硬脑膜动静脉瘘的初始治疗或者补救治疗方案。
参考文献
（本文由浙二神外周刊原创，浙江大学医学院附属第二医院神经外科徐良主治医师整理，方兵副主任医师与许璟主任医师共同审校，张建民主任终审）
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